Introduction : Les périphlébites rétiniennes peuvent précéder les atteintes neurologiques de la sclérose en plaques et constituer, ainsi, le mode de révélation de la maladie. Si ces vascularites sont retrouvées chez 10 à 35 % des patients atteints de sclérose en plaques, la rétinopathie proliférante en est, par contre, une complication exceptionnelle. Observation : Nous rapportons le cas clinique et angiographique d'une patiente âgée de 28 ans qui présente une vascularite rétinienne, proliférante, bilatérale compliquée d'hémorragies intravitréennes récidivantes dans le cadre d'une sclérose en plaques. Le tableau initial est celui d'une occlusion veineuse rétinienne centrale unilatérale avec lésion des gros troncs veineux, dans une forme ischémique, rapidement proliférante. Après un bilan neurologique, biologique et radiologique, le diagnostic de sclérose en plaques est retenu et un traitement par Interféron instauré. Sur le plan ophtalmologique, le traitement fait appel, sur les deux yeux, à une photocoagulation panrétinienne au laser et à une vitrectomie avec pelage de la prolifération fibro-vasculaire. Au terme d'un suivi de 2 ans et demi, il persiste une membrane épirétinenne bilatérale au niveau du pôle postérieur avec oedème maculaire chronique et l'acuité visuelle de la patiente est limitée à 2/10 Parinaud 4 à droite et à 5/10 Parinaud 2 à gauche. Discussion : Ce cas clinique rappelle que le diagnostic de sclérose en plaques doit être évoqué devant une vascularite rétinienne des gros troncs veineux d'autant plus, qu'il ne semble pas exister, dans la littérature, de corrélation entre l'atteinte vasculaire rétinienne et le degré d'évolution de la maladie neurologique. De plus, le pronostic visuel de ces formes proliférantes reste incertain. Conclusion : La sclérose en plaques peut se manifester, initialement mais de façon exceptionnelle, par une vascularite rétinienne bilatérale, proliférante et sévère, à l'origine d'hémorragies intravitréennes à répétition et de décollement de rétine tractionnel.