Introduction. –L’histoplasmose àHistoplasma capsulatum(Hc) est en France métropolitaine une maladie d’importation rare le plus souvent bénigne, parfois létale dans sa forme disséminée.Exégèse. –Un Breton de 58 ans, séronégatif pour le VIH, était hospitalisé pour altération de l’état général, confusion et ulcérations buccales traînantes. Il avait un antécédent de cancer prostatique et revenait de 17 années passées en Afrique centrale. L’imagerie découvrait de nombreux nodules cérébraux, un syndrome tumoral surrénalien bilatéral et des calcifications pulmonaires. Le diagnostic d’histoplasmose n’était porté qu’après biopsie cérébrale neurochirurgicale avec mise en évidence en culture de chlamydospores échinulées typiques d’Hc. Le malade décédait 4 mois plus tard dans un tableau de défaillance multiviscérale, malgré le traitement par amphotéricine B intraveineux relayé par itraconazole oral, puis par itraconazole intraveineux délivré sous Atu.Discussion. –En contexte de séjour tropical même ancien, il faut savoir évoquer une mycose exotique profonde et notamment une histoplasmose à Hc devant des lésions multiviscérales ne faisant pas leur preuve. L’histoplasmose disséminée (HD) avec localisation neurologique est trompeuse, mimant une tuberculose ou une néoplasie. Des biopsies appropriées même invasives doivent être réalisées pour obtenir une preuve mycologique formelle. Le traitement antifongique doit tenir compte des interactions médicamenteuses. Le pronostic est de principe réservé, fonction de l’importance de l’inoculum, du statut immunologique sous-jacent, de l’ancienneté de la maladie et du retard diagnostique.