Les auteurs décrivent un cas de fibrosarcome améloblastique périphérique (FSAP) apparu chez un homme de 89 ans, au décours d'un améloblastome périphérique récidivant. Comme pour les autres tumeurs odontogéniques périphériques, le FSAP présente les mêmes aspects histologiques que la forme centrale intraosseuse. Il associe un contingent mésenchymateux sarcomateux à une prolifération améloblastique bénigne. Le diagnostic différentiel doit se faire avec un carcinome améloblastique à cellules fusiformes et, dans notre cas, à une tumeur de collision (sarcome non odontogène associé à un améloblastome non odontogène). Si pratiquement toutes les tumeurs odontogéniques ont été décrites au niveau des tissus mous, notre observation est, à notre connaissance, le premier cas de FSAP rapporté dans la littérature. Cette rareté peut n'être que le simple reflet de la rareté de sa forme centrale intraosseuse. Une particularité est l'âge avancé du patient, les fibrosarcome améloblastiques centraux touchant plutôt des adolescents ou des adultes jeunes. Un autre particularité est la survenue de ce FSAP au décours d'un améloblastome périphérique. Ceci peut aller dans le sens actuel d'un suivi plus long des tumeurs odontogènes périphériques et, peut-être, d'un traitement initial plus agressif.