Nous rapportons le cas d'un homme de 45 ans, présentant des céphalées et une paralysie oculomotrice en rapport avec une tumeur hypophysaire envahissant le sinus caverneux droit. Les dosages hormonaux ont montré une insuffisance gonadotrope. L'étude anatomo-pathologique de la tumeur, dont une exérèse partielle était réalisée par voie transsphénoïdale, révélait un tableau d'hypophysite lymphocytaire subaiguë. Une progression tumorale clinique et radiologique, sous corticothérapie à forte dose (1 mg/kg/j), a conduit à rechercher une pathologie hypophysaire sous-jacente. Le taux d'alpha-fœto protéine (aFP) était normal dans le LCR et dans le plasma et le taux de βhCG était normal dans le plasma. La mise en évidence d'une concentration élevée de βhCG dans le LCR (12 UI/L, n < 5 UI/L) et un marquage immuno-histochimique positif pour la vimentine et la phosphatase alcaline placentaire ont permis de conclure à un germinome associé à une réaction inflammatoire lymphocytaire. La chimiothérapie n'a pas été tolérée et la radiothérapie a été inefficace.