INTRODUCTION : Les thromboses cérébrales associées à un déficit en protéine S sont très rares et sont essentiellement observées dans le cadre d'un déficit héréditaire en protéine S. OBSERVATION : Une jeune fille de 19 ans a eu une hémianopsie quelques jours après une première injection de L-asparaginase au cours du traitement d'induction d'une leucémie aiguë lymphoblastique. L'IRM encéphalique a objectivé un ramollissement de la région occipitale gauche. Le bilan de coagulation a révélé un déficit en protéine S. L'évolution a été marquée par la disparition des signes fonctionnels et la normalisation spontanée du taux de protéine S. Le diagnostic de thrombose veineuse cérébrale favorisée par un déficit transitoire en protéine S secondaire à l'administration de L-asparaginase a été retenu. COMMENTAIRES : La survenue de troubles neurologiques chez les patients leucémiques traités par L-asparaginase nécessite l'exploration complète de l'hémostase.