Nous rapportons un cas de bronchiolite oblitérante avec organisation pneumonique (BOOP), associée à une hypoxémie sévère avec orthodéoxie. La radiographie pulmonaire montrait une pneumopathie infiltrante bilatérale avec des opacités alvéolo-interstitielles condensantes des bases en tomodensitométrie. Un shunt droit-gauche a été objectivé par une élévation de la différence alvéolo-artérielle d'oxygène sous respiration d'oxygène à 100 %, augmentant en position debout. L'échographie cardiaque de contraste et la scintigraphie pulmonaire à la recherche de shunt anatomique étaient négatives permettant de retenir le diagnostic de shunt intra-pulmonaire capillaire par comblement alvéolaire. Sous traitement par corticoïdes et cyclophosphamide, l'évolution a été favorable avec correction de l'hypoxémie et du shunt.