Introduction. —Les infections àPseudallescheria boydiiont un pronostic redoutable chez les patients neutropéniques.Exégèse. —Nous rapportons le premier cas d'ostéoarthrite de hanche àPseudallescheria boydiichez un patient souffrant d'une leucémie aiguë lymphoblastique. L'antifongigramme montrait une résistance in vitro à l'amphotéricine B, à la 5-fluorocytosine, à la nystatine, et une sensibilité à l'itraconazole. Les premiers signes cliniques vont régresser sous itraconazole per os (600 mg/j). Deux mois plus tard, alors que le patient est toujours sous itraconazole, au décours d'un nouvel épisode de neutropénie induit par la poursuite de la chimiothérapie en association avec une corticothérapie à forte dose, on assiste à une dissémination de l'infection fongique avec localisations cutanées et pulmonaires conduisant au décès du patient.Conclusion. —Ce cas illustre la gravité de ce type d'infection chez les patients immunodéprimés ou neutropéniques et la difficulté d'éradiquer l'agent pathogène malgré une prise en charge thérapeutique bien conduite.